Abstract
Sigtet med denne artikel er at rapportere om et tilfælde af en ung kvinde med unilateral vestibulær kronisk svigt med en dårligt kompenseret vestibulookulær refleks under hurtig hovedrotation. Derudover udviklede hun migrænesymptomer under behandlingen med tilhørende kroniske svimmelhedsfornemmelser og sløret syn. Hendes rapport om sløret syn blev først forbedret, efter at hun havde gennemført et rehabiliteringsprogram med hurtige hovedimpulsrotationer mod den berørte side i 5 på hinanden følgende dage. Vi diskuterer, hvorfor vi valgte denne behandlingsform, og hvordan denne metode kan være nyttig for forskellige patienter.
1. Introduktion
Den vestibulookulære refleks (VOR) gør det muligt for os at holde øjnene fast på et objekt under hovedbevægelse. Et VOR-underskud genererer et nethindeslip, som kan opfattes af patienten som et spring eller en bevægelse af det observerede objekt, mens hovedet drejes. Dette samme nethindeslip kan også tjene til at stimulere cerebellær neuroplasticitet ved hjælp af adaptive mekanismer. VOR-plasticiteten moduleres således af vestibulocerebellar-cortikale mikrokredsløb, der aktiveres af specifikke øvelser .
Efter unilaterale vestibulære læsioner gør den vestibulære kompensationsproces det muligt for vinkelmæssige VOR-responser på hovedrotationer med lav acceleration at vende tilbage til det normale. Der kan dog fortsat være en markant asymmetri i responsen på hovedrotationer med høj hastighed .
Hovedimpulstest (HIT) blev først beskrevet af Halmagyi og Curthoys i 1988 . HIT-testen er en værdifuld klinisk metode til påvisning af unilateral vestibulær hypofunktion og til identifikation af de berørte kanaler . I 2009 præsenterede Weber et al. en videoassisteret version af HIT (vHIT), der muliggjorde en grafisk registrering af VOR-underskuddet i hver af de seks halvcirkulære kanaler og et middel til at måle deres genopretning . Dette system gjorde det også muligt at påvise åbenlyse saccader, som er et tegn på vestibulær hypofunktion, når de forekommer efter hovedrotation, og skjulte saccader, som forekommer under hovedrotation og ikke kan påvises med det menneskelige øje ved en klinisk undersøgelse, men kun kan identificeres med dette udstyr. For nylig fandt Schubert og Migliaccio, at den angulære vestibulookulære refleks (aVOR) er stabil over gentagne testsessioner, når den undersøges ved hjælp af hovedimpulser i kanalplan ved hjælp af scleral search coil-teknikken.
Siden begyndelsen af 1990’erne har man forsøgt VOR-tilpasning ved at gentage hovedbevægelser i ét plan fra side til side, mens patienten fikserer øjnene på et bogstav eller et punkt i en given afstand. Denne øvelse, som er kendt som paradigme 1, gentages i et eller to minutter fra tre til fem gange om dagen. Desuden udføres 1 synsøvelserne ofte med vertikale hovedbevægelser .
I første omgang led vores kvindelige patient af kronisk vestibulær hypofunktion med minimale og fluktuerende ændringer i den dynamiske synsstyrke og hendes opfattelse af handicap, selv efter at hun havde deltaget i flere måneders vestibulær rehabilitering. Hun oplevede ikke nogen forbedring, indtil vi ændrede hendes behandling ved at tilføje en unik VOR-øvelse, der bad hende om at lave ipsilesionale, højfrekvente og lavamplitudede hovedimpulser. Hovedrotationen blev kun udført i retning af det berørte øre, mens patienten samtidig brugte vHIT-udstyret. Her rapporterer vi de ændringer, der blev observeret i resultaterne af vHIT, den dynamiske visuelle skarphed klinisk test (DVA) og opfattelsen af handicap efter unilateral træning med vHIT-udstyret.
2. Case Report
En ung kvinde, 30 år gammel, præsenterede sig på vores klinik med en unilateral vestibulær hypofunktion (UVH) i højre side på grund af vestibulær neuritis (VN) . På diagnosetidspunktet rapporterede hun om pludselig og alvorlig rotatorisk svimmelhed med tilhørende autonome symptomer i løbet af de foregående 48 timer. Ren toneaudiometri (PTA) i begge ører var 5 dBHL; hun havde ingen tinnitus. Patienten benægtede enhver tidligere historie med relaterede problemer, selv om hendes mor led af migrænehovedpine. Patienten blev indlagt tre dage på hospitalet, hvor hun fik intravenøse steroider og antiemetika. Magnetisk resonansbilleddannelse (MRI) af det indre øre og cerebellar var normale. Hun påbegyndte vestibulær rehabiliteringsbehandling med et progressivt træningsregime. I første omgang udførte hun 3-5 gange om dagen i sit hjem stabilitets- og balanceøvelser for blikket og i en samlet stimuleringstid på 20-40 minutter dagligt. Øvelserne i blikstabilitet omfattede paradigmerne 1 og 2 for både nære og fjerne målafstande. Balanceøvelserne blev givet for at forbedre hendes brug af vestibulær information til at opretholde balancen. Vi udviklede disse øvelser ved at reducere støttebasen, ændre synet og proprioceptive input (øjne åbne eller lukkede; stående på en fast eller blød overflade). Gangøvelserne omfattede tandemgang med lukkede øjne med cephale bevægelser i sagittal- og horisontalplanet. Habituationsøvelser blev angivet på baggrund af resultatet af de 16 bevægelser fra Motion Sensitivity Quotient . Habituationsbevægelserne omfattede 4 gentagelser, 4 gange om dagen, indtil øvelserne ikke gav anledning til symptomer i 48 timer, hvorefter patienten indstillede dem. Videonystagmografi (VNG) viste unilateral svaghed i højre øre på 78 %. På tidspunktet for udskrivelsen var hendes Dizziness Handicap Inventory (DHI) 66. Patienten fortsatte med denne rehabiliteringsbehandling i 9 måneder, hvorefter den endelige DHI blev forbedret til 36. Selv om hun sagde, at hun gjorde alle de foreskrevne øvelser, rapporterede hun om sløret syn og en permanent svimmelhedsfornemmelse. Hun besluttede at afbryde behandlingen, men vendte tilbage til klinikken efter tre måneder med de samme symptomer. Desuden rapporterede hun nu en ny begyndelse af periodisk hovedpine, som ikke opfyldte kriterierne for migræne eller vestibulær migræne . En gentagen VNG-undersøgelse viste spontan nystagmus mod venstre med en slow phase velocity (SPV) på 7°/sek. På det tidspunkt var DHI 54; Motion Sensitivity Quotient (MSQ) var 11,81 point; Functional Gait Assessment (FGA) var normal; og modified Clinical Test of Sensory Interaction and Balance (mCTSIB) var 120/120. Hun genoptog vestibulær rehabilitering, og efter 10 sessioner var hendes DHI ikke bedre (64 point). Laboratorieundersøgelser viste normale niveauer for FAN (Antinuclear Factor), folinsyre, Anti-DNA, ionogram, magnesium, calcium, proteinogram, VDRL og B12-vitamin. Hun rapporterede imidlertid, at hendes hovedpine var blevet præmenstruel, og at den nu opfyldte kriterierne for en migrænediagnose. Hun blev startet på 12,5 mg oral amitriptylin dagligt og fik ordineret diætforanstaltninger. Efterfølgende rapporterede denne patient om mindre sløret syn og svimmelhed og ingen hovedpine i to måneder. En ny MRT og en angiocerebral MRT var normale. Ikke desto mindre kom patienten tilbage to måneder senere og klagede over vedvarende svimmelhed, sløret syn og ingen fordele ved amitriptylin på trods af, at dosis var blevet forhøjet til 50 mg dagligt. Vi ændrede hendes behandling for at starte vestibulær rehabilitering igen (hendes oprindelige DHI var 40), og hun blev sat i gang med 25 mg oral topiramat dagligt. Patienten tolererede ikke denne medicin og afbrød brugen af den. Derefter fik hun ordineret 10 mg flunarizin dagligt med god tolerance. Gentagen VNG viste spontan venstre nystagmus med en SPV på 3°/sek. Hendes DHI var nu 34, men hendes kliniske dynamiske synskarphed var unormal med en forskel på 6 linjer i forhold til den statiske synskarphed. I de næste 4 måneder kom patienten ikke til klinikken, hvorefter hun kom ind og blev behandlet med 25 mg oral venlafaxin dagligt (leveret af en anden klinik). På dette tidspunkt testede vi med vHIT (ICS impulse 1085 Otometrics®), som viste en gevinst på 0,57 i den højre horisontale kanal med åbenlyse og skjulte saccader (Figur 1). De andre halvcirkulære kanaler havde normale gevinster. Elektrocochleografi var normal, Brainstem Auditory Evoked Response var normal, en ny MRT var normal, og PTA var normal. En 4. VNG viste spontan horisontal nystagmus til højre med en SPV på -3°/sek (blev fortolket som en recovery-nystagmus), og en ortoptisk evaluering var normal. Selv om hun sagde, at hun stadig led af sløret syn og svimmelhed, rapporterede hun om færre hovedpiner. Vi ordinerede 24 mg dagligt betahistin (8 mg hver 8. time) for at forbedre kompensationen. Selv om patienten oplevede en forbedring, rapporterede hun, at svimmelheden var vedvarende hele dagen. Hun begyndte at arbejde igen, men måtte stoppe 1 måned senere på grund af sløret syn, hovedpine og svimmelhed. Hun påbegyndte igen vestibulær rehabilitering plus psykologisk terapi. Denne kombination af terapier resulterede i en vis forbedring, selv om hendes symptomer fortsatte ved bevægelse af hovedet, især i mørke. Hendes konstante slørede syn gjorde det svært for hende at læse. Hendes 5. VNG viste, at en spontan nystagmus til venstre var 1,8°/sek., mens vHIT var den samme som tidligere. På baggrund af vedvarende symptomer og manglende forbedring med traditionel vestibulær rehabilitering valgte vi at behandle hende ved hjælp af passive og prædiktive, yaw-hovedimpulser kun mod den berørte side. Dette blev gjort i fem på hinanden følgende dage. Video HIT blev anvendt for at sikre, at impulshastigheden var korrekt for at stimulere hendes højre horisontale kanal i området med hurtige bevægelser. Når patienten lavede hovedimpulsøvelserne, sad hun foran en fast sort cirkel på 10 mm i diameter på en hvid baggrund placeret i en meters afstand. Denne cirkel var placeret på samme niveau eller højde som hendes occipitonasale akse. Stimulering af den berørte halvcirkulære kanal blev udført med 10 serier af 15 passive hovedimpulser (udført af terapeuten) med 30 sekunders hvile mellem hver serie. Den indledende hovedposition var sådan, at patientens blik var centreret på punktet foran hende med ±2° mellem det vandrette og lodrette plan . Hovedimpulserne var små og hurtige, med en maksimal amplitude på 15 grader, en maksimal hastighed på 150°/sek. og en maksimal acceleration på 3000°/sek. Der blev anvendt video HIT-udstyr til at overvåge bevægelsernes hastighed og amplitude, som blev korrigeret om nødvendigt.
(a)
(b)
(c)
(a)
(b)
(c)
Efter denne behandling rapporterede patienten om opløsning af sløret syn og svimmelhed, uden præmenstruel migræne eller vertigo. Hendes endelige vHIT viste en gevinst på 0,71 for den højre horisontale semicirkulære kanal med skjulte saccader (figur 2). VOR-forstærkningen forblev normal i de lodrette kanaler. Hendes endelige DHI var 12. Den kliniske horisontale dynamiske synsvisthedstest var nu inden for 2 linjer af hendes statiske synsvinkel (normal). Efter 6 og 12 måneder vendte hun tilbage til opfølgning for at rapportere, at hun ikke længere havde vestibulære symptomer. Hendes præmenstruelle migræne var fortsat, og hun havde fortsat en spontan nystagmus, der slog mod venstre med 1,8°/sek SPV, i mørke (tabel 1).
|
|||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||
| +++: svær; ++: moderat; +: mild; DVA: dynamisk synsstyrke; VNG: videonystagmografi; DHI: Dizziness Handicap Inventory. | |||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||
(a)
(b)
(c)
(a)
(b)
(c)
3. Diskussion
I dag er der moderat til stærk evidens for, at vestibulær rehabilitering er en sikker og effektiv behandling for patienter med unilaterale perifere vestibulære lidelser . Imidlertid er evidensen om frekvens, intensitet og tid samt detaljer om vestibulær rehabilitering (f.eks. i kompensationsøvelser) stadig begrænset, hvilket til dels skyldes heterogeniteten af forskningsartikler . Målene for vestibulær rehabilitering omfatter en reduktion af svimmelhed og risikoen for fald, øget tillid til ligevægten og bedre VOR-funktion . I 2012 foretog Herdman et al. en undersøgelse af de mulige variabler, der kunne påvirke resultaterne af vestibulær rehabilitering, og fandt, at patienter med større tab af vestibulær funktion var mindre tilbøjelige til at vende tilbage til normal DVA efter et forløb med vestibulære øvelser, selv om de stadig viste en betydelig forbedring. I vores egen kliniske praksis har vi observeret, at nogle patienter ikke opnår normal DVA på trods af daglige øvelser efter 1 paradigme. Vores observation får os til at tro, at patienter med unilateral vestibulær hypofunktion, der udfører disse øvelser derhjemme, måske ikke bevæger deres hoveder med den rette hastighed eller amplitude for at undgå svimmelhedsfornemmelsen og det slørede syn forårsaget af nethindeskreddet. Vi har derfor mistanke om, at den manglende forbedring hos vores patient under den traditionelle vestibulære rehabilitering skyldtes fejl i udførelsen. Asymmetri i den vestibulære funktion kan forårsage oscillopsi, som er en fornemmelse af sløret syn under hovedrotation. Hos patienter med UVH kan dette forekomme under ipsilesionale hovedrotationer . I en undersøgelse , der er udført på aber, som har fået foretaget en unilateral labyrinthektomi, forklarer forfatterne, at da “dyret i dagligdagen bevæger hovedet i begge retninger og aldrig gentagne gange i én retning, kan der være en konflikt i det fejlsignal, der fremkaldes af bevægelse i den contralesionale og den ipsilesionale retning. Dette fejlsignal kan opstå, fordi forstærkningen er normal for rotationer i den contralesionale retning. Derfor vil en forøgelse af forstærkningen medføre et fejlsignal, der er modsat det fejlsignal, der skyldes den lave forstærkning i den ipsilesionale retning. Ved at rotere dyret udelukkende i én retning overvinder man denne begrænsning, fordi dyret kun modtager et fejlsignal for at øge forstærkningen.” Det grundlæggende resultat af denne undersøgelse var, at asymmetri i VOR-forstærkningen efter unilateral labyrinthektomi ikke blev forbedret, før aberne modtog ipsilesional tilpasningstræning. De øvelser, som vores patient udførte, var forskellige fra dem, som aberne udførte, idet vores patient kun udførte ipsilesional rotation af hovedet og ikke ipsilesional rotation af hele kroppen.
Vi har sammenlignet vores resultater med resultaterne fra andre undersøgelser, der er udført på mennesker. Schubert et al. har undersøgt unilateral VOR-træning ved hjælp af en inkrementel visuel stimulus og målt VOR-forøgelse med et scleralt søgespilsystem. I modsætning til vores undersøgelse blev der kun anvendt aktive hovedimpulser i ti serier af 15 stimuli mod hver side, og laseren blev kun aktiveret, når hovedet blev flyttet mod den side, hvor tilpasning var ønsket. Laseren blev gradvist justeret i intervaller på ti procent af hovedets bevægelseshastighed, indtil den nåede 100 procent i den sidste serie. Bevægelsesområdet (15°), hastigheden (150 m/s) og accelerationen (3000° m/s2 ) var de samme som dem, vi brugte til vores patient. Forfatterne fandt, at tilpasning til unilaterale stimuli var mulig hos raske forsøgspersoner. Der blev foretaget målinger for både aktiv og passiv hovedrotation, selv om forsøgspersonerne kun blev trænet med aktiv hovedrotation. Gevinsten i VOR’en mod den adaptive side efter træning steg med 22 % ved aktive hovedbevægelser og 11 % ved passive hovedbevægelser. I en nyere pilotundersøgelse udført af de samme forfattere på ti forsøgspersoner (seks kontroller og fire patienter med unilateral og bilateral vestibulær hypofunktion) blev aktive og passive VOR-vækster målt under høj accelerationsstimulering før og efter træning af unilateral VOR-tilpasning ved hjælp af en hjelm med en laser og et gyroskop. VHIT-udstyr som det, der blev brugt til vores patient, blev brugt til at måle gevinster i VOR, og det blev fundet, at disse blev forbedret med både aktive og passive hovedimpulser hos patienter med unilateral og bilateral hypofunktion, selv om disse resultater i betragtning af det lille antal patienter ikke var statistisk signifikante. Den øvelsesvariant, som vi lod vores patient udføre, var forskellig fra dem, der blev anvendt i disse undersøgelser, idet vi anvendte et fast punkt som i det 1 paradigme, der er beskrevet af Herdman. Derudover brugte vi ikke en inkrementel stimulus, og vi brugte heller ikke en hjelm med en fastgjort laser. I stedet blev hovedimpulserne i vores undersøgelse udført af patienten med kronisk vestibulær hypofunktion.
Vi fandt det nyttigt at kende VOR-forstærkningen og tilstedeværelsen af saccader som leveret af vHIT-softwaren, under vores træning. Vi mener, at det var nyttigt at kende disse oplysninger og mener endvidere, at vHIT kan være nyttigt til at hjælpe andre klinikere med at træne VOR .
En begrænsning i vores undersøgelse er forskellen i passiv hovedhastighed, der blev brugt til at måle VOR-forøgelse mellem før- og eftermålingerne. Den lavere hovedhastighed for postmålingen ville ikke forventes at hæmme de contralesionale afferenter. Imidlertid ændrede de skjulte og åbne saccader sig dog stadig som bevis for deres mere konsistente latenstid. En anden svaghed ved vores undersøgelse er, at vi ikke havde en kontrolperson, hvilket begrænser muligheden for at drage stærke konklusioner. Vi mener dog, at vores resultater tyder på, at VOR-forøgelsen efter 5 daglige sessioner i træk steg, at de skjulte saccader blev omprogrammeret, og at vHIT-asymmetrien blev reduceret. Derudover forbedredes både blikinstabilitet som målt ved DVA og hendes opfattelse af handicap.
VHIT og den kaloriske test af VNG er kendt for at præsentere forskellige responser af VOR, formodentlig på grund af stimulering af VOR ved forskellige frekvenser. Redondo-Martínez et al. fandt ingen korrelation mellem VHIT, den kaloriske test og DHI-testen hos patienter med vestibulær neuritis, hvoraf ingen af dem var indikative for patientens subjektive kliniske status på et givet tidspunkt. I overensstemmelse med den nyere videnskabelige litteratur viste vores patient forbedret DHI og DVA uden væsentlige ændringer i hendes vHIT. En undersøgelse har vist, at vedvarende svimmelhed efter VN ikke er signifikant forbundet med vedvarende vestibulær svækkelse som vurderet ved den kvantitative søgespolehovedimpulstest (qHIT); mere specifikt indebar et alvorligt vestibulært underskud i den kroniske patientgruppe ikke en høj score på den forkortede version af Vertigo Symptom Scale (sVSS), der vurderer svimmelhed, vertigo og ubalance i løbet af de seneste 12 måneder. Lignende resultater blev rapporteret i en undersøgelse af patienter, der led af vestibulær neuritis; VOR med høj hastighed var ikke forskellig mellem patienter, der følte, at de var kommet sig, og patienter, der følte, at de ikke var kommet sig, og det tyder på, at kroniske symptomer på svimmelhed efter VN ikke er forbundet med VOR med høj hastighed i den enkelte eller kombinerede ipsilesionale horisontale og forreste eller bageste semicirkulære kanal.
For bedre at forstå de mulige fordele ved disse øvelser bør der foretages andre undersøgelser hos patienter med unilateral og bilateral vestibulær hypofunktion for at sammenligne øvelserne med 1 paradigme med vores nye, ipsi-roterende øvelser. En nylig gennemgang konkluderede, at der ville være behov for undersøgelser for at bestemme udviklingen af VOR-forøgelsen med progressionen af den vestibulære sygdom. Vi anbefaler også yderligere evaluering af brugen af aktive eller passive hovedbevægelser og forholdet mellem disse øvelser og forskellige variationer af dem samt evaluering af muligheden for at udføre denne øvelse i patienternes hjem uden dyrt udstyr.
4. Konklusion
Passive unilaterale hovedimpulser anvendt på den berørte side synes at være en nyttig metode til stimulering af genoprettelse af blikstabilisering hos vores forsøgsperson med unilateral vestibulær hypofunktion og unormal DVA. Større undersøgelser er nødvendige for at evaluere effektiviteten af denne øvelse.
Konkurrerende interesser
Forfatterne erklærer, at der ikke er nogen interessekonflikter i forbindelse med offentliggørelsen af denne artikel.
Anerkendelser
Forfatterne er taknemmelige over for Dr. Michael Schubert for hans hjælp med redigering.