Discussie
Trichotillomanie is eerder geclassificeerd als een impulscontrolestoornis in de vierde editie van het Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders (DSM-IV-TR) . Dit criterium, dat zowel op volwassenen als op kinderen werd toegepast, omvatte een verhoogd gevoel van spanning onmiddellijk voorafgaand aan het trekken aan de haren en het daaropvolgende genot of de bevrediging wanneer aan de haren werd getrokken. Veel patiënten, en vooral kinderen, beschrijven dit fenomeen van spanning en bevrediging in verband met het trekken van de haren echter niet. Daarom is trichotillomanie in de onlangs uitgebrachte DSM-V criteria opgenomen onder ‘obsessieve-compulsieve en verwante stoornissen’.
De ‘Kipling methode’, ook bekend als de ‘5Ws en 1H’ methode, is een systematische probleemoplossende procedure die gebruik maakt van een set vragen waarvan de antwoorden worden beschouwd als basis bij het verzamelen van informatie. Zorgvuldig onderzoek en documentatie van elk aspect van het probleem worden op een gestandaardiseerde manier uitgevoerd om ervoor te zorgen dat alle cruciale informatie wordt verzameld. De toepassing van deze methode is bepleit voor de aanpak van aandoeningen waarbij klinische informatie kan worden gemaskeerd, zoals in gevallen van lichamelijke mishandeling bij kinderen. Het is nooit toegepast bij trichotillomanie, andere gewoontestoornissen of zelfverminking.
Gezien de informatie die in deze serie is verzameld, hebben we 6 specifieke vragen bedacht op basis van het ‘5Ws en 1H’ principe. Dit is vooral nuttig voor clinici die niet vertrouwd zijn met de aandoening. Wanneer ze worden opgenomen in een algoritme (fig. (fig.1,1, ,2),2), is de clinicus in staat cruciale klinische gegevens te verzamelen om de diagnose trichotillomanie te ondersteunen. De kenmerken van de patiënten in onze serie zullen de clinicus ook een idee geven van een typisch profiel van pediatrische lijders aan trichotillomanie en daarmee de mogelijke antwoorden op deze vragen.
Algoritme voor de benadering van een kind met niet-karende haaruitval.
Algoritme voor het lichamelijk onderzoek van een kind met niet-karerende haaruitval. * = haar niet gewassen gedurende 3 dagen voor het onderzoek; ** = ‘Uitroepteken’-haren en zwarte stippen kunnen ook worden gezien bij trichotillomanie.
Onze pediatrische cohort toonde een duidelijke predominantie van vrouwen. Zelfs wanneer oudere preadolescente kinderen (>9 jaar) werden uitgesloten, was er nog steeds een vrouwelijk overwicht. Dit is in tegenstelling tot de literatuur waarin eerdere pediatrische rapporten een gelijke verdeling tussen mannen en vrouwen aantoonden. Wij stellen dat vrouwelijke kinderen meer geneigd kunnen zijn aan hun haar te trekken omdat zij geneigd zijn hun gedrag te internaliseren om zich in een stressvolle situatie te redden, in vergelijking met mannelijke kinderen die geneigd zijn hun gedrag te externaliseren en zich te gedragen. De verschillende coping strategieën tussen de geslachten kunnen worden beïnvloed door biologische (bijvoorbeeld de hypothalamus-hypofyse-bijnier as en het serotonine systeem) en / of sociale factoren.
Nagelbijten kwam voor bij slechts 5 patiënten (15,1%), maar is geassocieerd met trichotillomanie bij 15-20% van de kinderen in andere pediatrische series. Comorbide repetitieve stereotiepe bewegingen, ook wel lichaamsgerichte repetitieve gedragingen genoemd, zijn bij 42% van de pediatrische trichotillomaniegevallen vastgesteld. Het is fascinerend waarom een kind dat lichaamsgericht repetitief gedrag vertoont zich zou concentreren op haar en niet op andere gemakkelijk toegankelijke lichaamsdelen, zoals de nagels. Er waren geen kinderen in ons cohort die trichofagie beoefenden, wat is gerapporteerd bij maximaal 10% van de kinderen.
De meerderheid van de studies over trichotillomanie tot nu toe hebben zich voornamelijk gericht op volwassenen en adolescenten en geven aan dat de meest voorkomende leeftijd van begin in de pre- of vroege adolescentie ligt (9-13 jaar) . Het is echter bekend dat trichotillomanie vaak voorkomt in de vroege kinderjaren en al vanaf de leeftijd van 12 maanden wordt gemeld. De piekleeftijd bij aanvang van het haarverlies in ons cohort was 1-2 jaar (36%) met een gemiddelde leeftijd van 5,5 jaar wat suggereert dat het begin van het haartrekgedrag ook vaak voorkomt in deze jongere kleuterleeftijdsgroep.
De leeftijd van een patiënt kan van invloed zijn op het mechanisme van zijn/haar haartrekgedrag. Voor trichotillomanie zijn twee verschillende vormen van haartrekken beschreven: automatisch en gericht trekken. Automatisch trekken gebeurt buiten het eigen bewustzijn, terwijl gefocust trekken, in tegenstelling, gebeurt in bewustzijn en in reactie op negatieve emotionele toestanden (stress, verdriet, woede of angst), intense gedachten of driften, of in een poging om asymmetrie vast te stellen . Kinderen vallen vaker in de automatische categorie, en daarom herinneren ze zich het eigenlijke trekken niet, maar kunnen toegeven dat ze ‘met het haar spelen’ of dat ze aan hun haar trekken in een trance-achtige, onthechte toestand. Twee kinderen in onze serie hebben nooit aan hun haar getrokken, maar er in plaats daarvan aan gedraaid en mee gespeeld. Panza et al. toonden een ontwikkelingsprogressie van de symptomen aan, met een significante toename van gericht haartrekken naarmate de leeftijd vorderde, terwijl het automatisch trekken constant bleef. Oudere kinderen werden zich meer bewust van hun haartrekdrang en waren minder goed in staat om zich te onthouden van trekken. Slechts 17 patiënten (51,5%) hadden ouders die daadwerkelijk merkten wanneer hun kind aan hun haar zat te trekken. Het is bekend dat ouders het haartrekgedrag bij pediatrische trichotillomanie zelden opmerken. En zelfs als ze dat wel doen, geloven velen niet dat de acties van hun kind zelf de oorzaak zijn van zijn/haar haarverlies. Het feit dat kinderen vaak alleen of in een ontspannen omgeving aan hun haar trekken, maakt hun acties nog minder opvallend voor de mensen om hen heen. Onze bevindingen van veel kinderen die in rust aan hun haar trekken zijn in overeenstemming met deze observatie. Interessant is dat slechts 2 patiënten ouders hadden die merkten dat hun kind daadwerkelijk aan hun haren trok tijdens hun slaap; meer ouders merkten echter aanwijzingen op zoals haren op of onder het bed, wat suggereerde dat deze patiënten ook tijdens hun slaap aan hun haren trokken. Artsen moeten rekening houden met de mogelijkheid van ‘slaap-geïsoleerde trichotillomanie’ omdat zowel patiënten als ouders zich misschien niet bewust zijn van dit fenomeen. Uit een enquête onder dermatologen blijkt dat slechts 24% van de patiënten die ontkennen dat ze in hun slaap aan hun haar trekken, vraagt of ze dat ook tijdens hun slaap doen. Rechtstreekse vragen van artsen, zoals “heeft u ooit haar opgemerkt op of rond het bed van uw kind?”, kunnen ouders ertoe brengen deze opvallende waarneming te onthullen. Soortgelijke vragen over zichtbare haren op kleren of op de vloer, enz. kunnen erop wijzen wanneer het haartrekken plaatsvindt.
De etiologie van trichotillomanie is complex. Bij 16 kinderen (48,5%) werden triggers in verband gebracht met het ontstaan van trichotillomanie. Familie-gerelateerde problemen waren verantwoordelijk voor de meerderheid van de problemen van de patiënten, wat overeenkomt met de literatuur. Interessant is dat 2 kinderen ouders hadden die ook aan hun eigen haar trokken, en 1 had ouders met het Munchausen syndroom by proxy. Het haartrekken van deze kinderen was waarschijnlijk een afspiegeling van de acties van hun ouders, wat benadrukt dat de thuisomgeving en de naaste familie een grote invloed hebben op het gedrag van een kind. Patiënten met haartrekgedrag veroorzaakt door fysieke verschijning waren meestal ouder. Het starten van een nieuwe school, slechte prestaties, pesten en gespannen relaties tussen leraar en leerling waren oorzaken van haartrekgedrag bij 5 kinderen. Daarom kan trichotillomanie in deze situaties eerder worden geïnterpreteerd als een symptoom van een onderliggend psychosociaal probleem van het kind, dan als een aparte ziekte.
Gershuny et al. rapporteerden een hogere prevalentie van posttraumatische stressstoornis en een geschiedenis van traumatische gebeurtenissen bij volwassen trichotillomaniepatiënten. Trichotillomanie kan bij deze getraumatiseerde personen dienen als een vorm van coping ten opzichte van zelf-verzachting. De hoge prevalentie van geassocieerde stressvolle triggers in ons cohort en andere pediatrische series benadrukt dat stress ook een rol speelt bij haartrekken in de kindertijd. Er wordt verondersteld dat trekken een ’tegen-irritatie’ van emotioneel leed kan veroorzaken. Toch trekken veel patiënten aan hun haar in tijden van duidelijke ontspanning, wanneer ze alleen zijn en in een ontspannen omgeving, d.w.z. in situaties waarin ze niet direct worden blootgesteld aan een stressfactor. Dit suggereert dat stress kan fungeren als een triggering factor voor haartrekken, maar het kind kan vervolgens worden geconditioneerd om het gedrag uit te voeren in bepaalde terugkerende niet-stressvolle situaties zoals tijdens het televisiekijken of wanneer ze in bed liggen.
Zoals benadrukt in figuur 2,2, is de haartrektest een eenvoudige, gemakkelijk uit te voeren test aan bed die aanvaardbaar is voor patiënten en ouders. Zachte tractie wordt uitgeoefend op een groep haren (ongeveer 20) in 3 verschillende gebieden van de hoofdhuid. De test wordt als positief beschouwd als er meer dan 5 haren worden uitgetrokken. Alle patiënten in ons cohort hadden een negatieve trektest. De trektest is vooral nuttig om trichotillomanie te onderscheiden van alopecia areata, waarbij patiënten zich in de actieve ziektefase met een positieve test zouden presenteren. Als alopecia areata zich niet in de actieve fase bevindt, is de trektest negatief; maar hergroeiend haar zou vroeg of laat zichtbaar moeten zijn. Men moet een primaire diagnose van alopecia areata heroverwegen en in plaats daarvan trichotillomanie vermoeden, als de test aanhoudend negatief blijft of als hergroeiend haar niet aanwezig is bij seriële follow-ups.
Dermoscopie, een vrij recent beschikbaar instrument aan het bed, zou ideaal kunnen zijn voor het onderzoeken van pediatrische huidlaesies, omdat het geen fysiek ongemak of emotioneel leed veroorzaakt. Dermoscopische kenmerken van trichotillomanie zijn opgerolde haren met rafelige uiteinden, korte haren met trichoptilosis (gespleten uiteinden), en vlamharen.
Het grote aantal patiënten dat verloren ging aan follow-up toont een aanzienlijke moeilijkheid aan bij de behandeling van trichotillomanie. De onaanvaarding van de diagnose en het daaropvolgende gebrek aan vertrouwen in de toegepaste behandelingen is een belangrijke factor bij het uitblijven van follow-up. Een van de belangrijkste prioriteiten bij de behandeling van een kind met trichotillomanie is dan ook de ouders te overtuigen van de diagnose en hun vertrouwen te winnen in een goed en duidelijk behandelplan. Dit is des te belangrijker omdat in een recent onderzoek slechts 18% van de Amerikaanse dermatologen aangaf een goed begrip te hebben van psychodermatologie. Wij stellen het ‘5 W’s en 1H’-principe voor als middel om clinici in staat te stellen met vertrouwen de diagnose trichotillomanie te stellen en deze vervolgens te managen.
Een behandelplan kan worden geformuleerd als de patiënt uitgebreid is geëvalueerd. In 2008 bleek uit het Child and Adolescent Trichotillomania Impact Project (CA-TIP) dat bij minder dan de helft van de kinderen die voor trichotillomanie werden behandeld, verbetering optrad ten aanzien van hun haartreksymptomen. Sindsdien is er meer bewijs opgedoken om specifieke behandelingsbenaderingen te ondersteunen.
Gedragstherapie (BT) in het bijzonder is veelbelovend en vormt de ruggengraat van de therapie bij trichotillomanie bij kinderen. Een gerandomiseerde gecontroleerde studie toonde aan dat BT leidde tot een significante vermindering van de symptomen van haartrekken bij kinderen met trichotillomanie en dat de behandelingswinst na de behandeling werd gehandhaafd. Dit gebrek aan terugval bij kinderen staat in contrast met onderzoek naar BT bij volwassenen, waaruit bleek dat terugval vaak voorkomt na het staken van de behandeling, wat suggereert dat behandeling van trichotillomanie bij kinderen of adolescenten kan worden geassocieerd met duurzamere resultaten dan behandeling tijdens de volwassenheid. De patiënten die verbeterden (van welke behandelingsmodaliteit dan ook) in onze serie waren over het algemeen jonger (8/10 of 80% was <5 jaar), wat suggereert dat een jongere leeftijd bij aanvang inderdaad een goede prognostische factor is. Ondanks het gebrek aan robuust onderzoek naar BT bij zeer jonge kinderen, suggereren casusrapporten een gunstige respons. Ernstig trekken aan haren werd geëlimineerd bij een 2-jarig kind door het implementeren van responspreventie bestaande uit een sok over de hand van het kind en een korte time-out als het ongewenste gedrag werd uitgevoerd. Onze ervaring met het gebruik van een wollig speeltje is bemoedigend. Ouders wordt geadviseerd een wollig stuk speelgoed aan te schaffen met fysieke kenmerken die lijken op die van het kind, met als doel het kind het haar van het speelgoed te laten plukken terwijl het zijn/haar eigen haar met rust laat. Deze aanpak geeft kinderen een uitlaatklep om hun drang om aan haren te trekken kwijt te raken zonder het bij zichzelf te doen. Het valideert ook de diagnose voor de ouders, aangezien zij getuige kunnen zijn van het gedrag in kwestie. Bij oudere kinderen kan het gebruik van pleisters op de distale wijsvingers het bewustzijn van hun haartrekgedrag vergroten. Dergelijke eenvoudige gedragsinterventies zijn gemakkelijk toe te passen in de poliklinische dermatologische of pediatrische klinische setting.
Pharmacotherapie voor pediatrische trichotillomanie heeft gemengde resultaten laten zien. Selectieve serotonine heropname remmers zijn niet effectief in het verminderen van haartrek symptomen op zich, terwijl de opioïde antagonist naltrexon en het atypische neurolepticum olanzapine enige werkzaamheid laten zien. De bijwerkingen van deze geneesmiddelen nopen echter tot voorzichtigheid bij het gebruik ervan als eerstelijnsoptie bij kinderen. In tegenstelling tot de werkzaamheid bij volwassenen, toonde een recent gerandomiseerd gecontroleerd onderzoek geen voordeel aan van N-acetylcysteïne (NAC) voor de behandeling van trichotillomanie bij kinderen. NAC behandeling werd zonder succes gebruikt bij 1 van onze patiënten; dit was een 7-jarig meisje dat niet reageerde op zowel BT (wollig speelgoed) als farmacotherapie (melatonine en NAC). Zij werd vervolgens doorverwezen naar een psychiater. Een gecombineerde behandeling van BT en farmacotherapie is bemoedigend, maar wacht op validatie in verdere onderzoeken.
In conclusie, veel clinici kunnen geconfronteerd worden met een ontmoedigende wegversperring wanneer ze geconfronteerd worden met een kind met schijnbaar raadselachtig niet-scarring haarverlies. Deze studie geeft een schat aan informatie over de kenmerken van kinderen die lijden aan trichotillomanie. Door gebruik te maken van de ‘5Ws and 1H’ methode om haaruitval te benaderen die niet verklaard kan worden door een somatische oorzaak, zijn clinici beter in staat om belangrijke gegevens te verzamelen en zijn ze zich bewust van de mogelijke uitkomsten, waardoor ze een mogelijke diagnose van trichotillomanie kunnen ondersteunen. Dit is van cruciaal belang om deze ziekte beter te begrijpen, waardoor clinici op hun beurt beter in staat zullen zijn een geschikte behandeling te vinden en de patiënt en zijn/haar ouders daarin te begeleiden. Onze hypothese is dat recidieven bij trichotillomanie minder vaak zullen voorkomen wanneer gebruik wordt gemaakt van de ‘5Ws en 1H’ benadering in combinatie met een adequate uitleg aan patiënten en/of ouders.