Abstract
Het doel van dit artikel is een geval te rapporteren van een jonge vrouw met unilateraal vestibulair chronisch falen met een slecht gecompenseerde vestibulooculaire reflex tijdens snelle hoofdrotatie. Bovendien ontwikkelde ze migraine symptomen tijdens de behandeling met geassocieerde chronische duizelige sensaties en wazig zien. Haar wazig zicht verbeterde pas nadat ze een revalidatieprogramma had voltooid met snelle hoofdimpuls rotaties naar de aangedane zijde gedurende 5 opeenvolgende dagen. Wij bespreken waarom wij voor deze vorm van behandeling hebben gekozen en hoe deze methode nuttig kan zijn voor verschillende patiënten.
1. Inleiding
De vestibulooculaire reflex (VOR) stelt ons in staat onze ogen op een voorwerp gericht te houden tijdens hoofdbeweging. Een tekort aan VOR genereert een netvliesslip die door de patiënt kan worden waargenomen als een sprong of beweging van het waargenomen voorwerp tijdens het draaien van het hoofd. Deze zelfde netvliesslip kan ook dienen, door middel van adaptieve mechanismen, om cerebellaire neuroplasticiteit te stimuleren. VOR plasticiteit wordt dus gemoduleerd door vestibulocerebellaire-corticale microschakelingen die geactiveerd worden door specifieke oefeningen.
Na unilaterale vestibulaire laesies, maakt het vestibulaire compensatieproces het mogelijk dat de hoekige VOR responsen op lage versnelling hoofdrotaties weer normaal worden. Er kan echter een duidelijke asymmetrie blijven bestaan in reactie op hoofdrotaties met hoge snelheid.
De hoofd impulstest (HIT) werd voor het eerst beschreven door Halmagyi en Curthoys in 1988. De HIT is een waardevolle klinische methode voor het opsporen van een unilaterale vestibulaire hypofunctie en voor het identificeren van de aangetaste kanalen . In 2009 presenteerden Weber et al. een video-ondersteunde versie van de HIT (vHIT) die een grafische registratie van het VOR-deficit in elk van de zes halfcirkelvormige kanalen en een middel om hun herstel te meten mogelijk maakte. Met dit systeem konden ook open saccades worden gedetecteerd, die een teken zijn van vestibulaire hypofunctie wanneer zij optreden na hoofdrotatie, en verborgen saccades, die optreden tijdens hoofdrotatie en niet kunnen worden gedetecteerd door het menselijk oog bij een klinisch onderzoek, maar alleen kunnen worden geïdentificeerd met deze apparatuur. Onlangs ontdekten Schubert en Migliaccio dat de hoekige vestibulooculaire reflex (aVOR) stabiel is over herhaalde testsessies wanneer hij wordt onderzocht met behulp van hoofdimpulsen in het kanaalvlak door middel van de sclerale zoekspoeltechniek.
Sinds het begin van de jaren negentig wordt geprobeerd de VOR aan te passen door de hoofdbewegingen op één vlak van links naar rechts te herhalen terwijl de patiënt zijn ogen fixeert op een letter of een punt op een bepaalde afstand. Deze oefening, die bekend staat als paradigma 1, wordt drie tot vijf keer per dag gedurende één of twee minuten herhaald. Bovendien worden de 1 kijkoefeningen vaak uitgevoerd met verticale hoofdbewegingen .
In eerste instantie leed onze vrouwelijke patiënte aan chronische vestibulaire hypofunctie, met minimale en fluctuerende veranderingen in dynamische gezichtsscherpte en haar perceptie van handicap, zelfs na te hebben deelgenomen aan verscheidene maanden van vestibulaire revalidatie. Ze ondervond geen verbetering totdat we haar behandeling veranderden door een unieke VOR oefening toe te voegen die haar vroeg om ipsilesionale, hoogfrequente en lage amplitude hoofdimpulsen te maken. De hoofdrotatie werd alleen uitgevoerd in de richting van het aangedane oor, terwijl de patiënte gelijktijdig de vHIT-apparatuur gebruikte. Hier rapporteren wij de veranderingen waargenomen in de resultaten van de vHIT, de dynamische gezichtsscherpte klinische test (DVA), en de perceptie van handicap na unilaterale training met vHIT apparatuur.
2. Case Report
Een jonge vrouw, 30 jaar oud, presenteerde zich in onze kliniek met een rechterzijde unilaterale vestibulaire hypofunctie (UVH) als gevolg van vestibulaire neuritis (VN) . Op het moment van de diagnose meldde ze plotselinge en ernstige draaiduizeligheid met geassocieerde autonome symptomen gedurende de voorgaande 48 uur. Zuivere toon audiometrie (PTA) in beide oren was 5 dBHL; ze had geen tinnitus. De patiënte ontkende enige voorgeschiedenis van gerelateerde problemen, hoewel haar moeder leed aan migraine hoofdpijn. De patiënte werd drie dagen opgenomen in het ziekenhuis, waar zij intraveneuze steroïden en anti-emetica kreeg toegediend. Binnenoor en cerebellaire magnetische resonantie beeldvorming (MRI) waren normaal. Zij begon met een vestibulaire revalidatiebehandeling, met een progressief oefenschema. Aanvankelijk voerde ze 3-5 keer per dag in haar huis blikstabiliteits- en evenwichtsoefeningen uit, voor een totale stimulusduur van 20-40 min per dag. De blikstabiliteitsoefeningen omvatten de 1 en 2 paradigma’s voor zowel nabije als verre doelafstanden. De evenwichtsoefeningen waren bedoeld om haar gebruik van vestibulaire informatie te verbeteren om haar evenwicht te bewaren. We vorderden deze oefeningen door de steunbasis te verkleinen, het zicht te veranderen, en proprioceptieve input (ogen open of gesloten; staan op een stevige of zachte ondergrond). De loopoefeningen omvatten het lopen in tandem, met gesloten ogen, met cefhalische beweging in het sagittale en horizontale vlak. Gewenningsoefeningen werden geïndiceerd op basis van het resultaat van de 16 bewegingen van de Bewegingsgevoeligheids Quotiënt . De gewenningsbewegingen omvatten 4 herhalingen, 4 keer per dag, tot de oefeningen gedurende 48 uur geen symptomen opleverden, waarna de patiënt de oefeningen stopzette. Videonystagmografie (VNG) toonde unilaterale zwakte van het rechteroor bij 78%. Op het moment van ontslag, was haar Dizziness Handicap Inventory (DHI) 66. De patiënte zette deze revalidatiebehandeling gedurende 9 maanden voort, waarna de uiteindelijke DHI verbeterde tot 36. Hoewel zij zei dat zij alle voorgeschreven oefeningen deed, meldde zij wazig zicht en een permanent duizelig gevoel. Zij besloot de behandeling te staken, maar kwam na drie maanden terug naar de kliniek met dezelfde symptomen. Bovendien meldde ze nu een nieuw begin van periodieke hoofdpijn die niet voldeed aan de criteria voor migraine of vestibulaire migraine. Een herhaald VNG onderzoek toonde een spontane nystagmus naar links, met een langzame fasesnelheid (SPV) van 7°/sec. Op dat moment was de DHI 54; de Motion Sensitivity Quotient (MSQ) was 11,81 punten; Functional Gait Assessment (FGA) was normaal; en de modified Clinical Test of Sensory Interaction and Balance (mCTSIB) was 120/120. Zij startte opnieuw met vestibulaire revalidatie en na 10 sessies was haar DHI niet beter (64 punten). Laboratoriumonderzoek toonde normale waarden voor FAN (Antinucleaire Factor), foliumzuur, Anti-DNA, ionogram, magnesium, calcium, proteïnogram, VDRL, en vitamine B12. Ze meldde echter dat haar hoofdpijnen premenstrueel waren geworden en dat ze nu voldeden aan de criteria voor de diagnose migraine. Ze werd gestart met 12,5 mg amitriptyline per dag en kreeg dieetmaatregelen voorgeschreven. Vervolgens meldde deze patiënte minder wazig zien en duizeligheid en gedurende twee maanden geen hoofdpijn. Een nieuwe MRI en een angiocerebrale MRI waren normaal. Desondanks kwam de patiënte twee maanden later terug met klachten over aanhoudende duizeligheid, wazig zien en geen baat bij de amitriptyline, ondanks het feit dat de dosering was verhoogd tot 50 mg per dag. We wijzigden haar behandeling om opnieuw te beginnen met vestibulaire revalidatie (haar initiële DHI was 40) en ze werd gestart met 25 mg orale topiramaat per dag. De patiënte verdroeg deze medicatie niet en stopte met het gebruik ervan. Vervolgens werd haar dagelijks 10 mg flunarizine voorgeschreven met een goede tolerantie. Herhaalde VNG toonde spontane nystagmus links met een SPV van 3°/sec. Haar DHI was nu 34, maar haar klinische dynamische gezichtsscherpte was abnormaal en vertoonde een verschil van 6 lijnen met haar statische gezichtsscherpte. Gedurende de volgende 4 maanden kwam de patiënte niet naar de kliniek, waarna ze binnenkwam en werd behandeld met 25 mg orale venlafaxine per dag (verstrekt door een andere kliniek). Op dit punt testten we met de vHIT (ICS impulse 1085 Otometrics®), die een winst van 0,57 liet zien in het rechter horizontale kanaal met open en bedekte saccades (Figuur 1). De andere halfcirkelvormige kanalen hadden normale gains. Elektrocochleografie was normaal, Brainstem Auditory Evoked Response was normaal, een nieuwe MRI was normaal, en PTA was normaal. Een 4e VNG toonde een spontane horizontale nystagmus naar rechts, met een SPV van -3°/sec (werd geïnterpreteerd als een herstel nystagmus), en een orthoptische evaluatie was normaal. Hoewel ze zei dat ze nog steeds last had van wazig zien en duizeligheid, meldde ze minder hoofdpijn. We schreven 24 mg betahistine per dag voor (8 mg elke 8 uur) om de compensatie te verbeteren. Hoewel de patiënte een verbetering ondervond, meldde ze dat de duizeligheid de hele dag aanhield. Ze begon weer te werken, maar moest een maand later stoppen vanwege wazig zien, hoofdpijn en duizeligheid. Opnieuw begon ze met vestibulaire revalidatie plus psychologische therapie. Deze combinatie van therapieën resulteerde in enige verbetering, hoewel haar symptomen aanhielden bij hoofdbewegingen, vooral in het donker. Haar voortdurend wazig zicht maakte het moeilijk voor haar om te lezen. Haar 5e VNG toonde een spontane nystagmus naar links van 1,8°/sec, terwijl de vHIT hetzelfde was als voorheen. Gebaseerd op aanhoudende symptomen en gebrek aan verbetering met traditionele vestibulaire revalidatie, kozen we ervoor om haar te behandelen met passieve en voorspellende, gierende hoofdimpulsen naar alleen de aangedane zijde. Dit werd gedurende vijf opeenvolgende dagen gedaan. Video HIT werd gebruikt om er zeker van te zijn dat de snelheid van de impuls juist was om haar rechter horizontale kanaal te stimuleren op het gebied van snelle bewegingen. Wanneer de patiënte de hoofdimpuls oefeningen deed, zat zij voor een solide zwarte cirkel van 10 mm in diameter op een witte achtergrond geplaatst op één meter. Deze cirkel was gepositioneerd op hetzelfde niveau of hoogte als haar occipitonasale as. Stimulatie van het aangetaste halfcirkelvormige kanaal werd gedaan met 10 series van 15 passieve hoofdimpulsen (gedaan door de therapeut) met 30 seconden rust tussen elke serie. De aanvankelijke hoofdpositie was zodanig dat de blik van de patiënt gecentreerd was op het punt voor haar met ±2° tussen het horizontale en verticale vlak. De hoofdimpulsen waren klein en snel, met een piekamplitude van 15 graden, een pieksnelheid van 150°/sec, en een piekversnelling van 3000°/sec; de terugkeer naar de initiële positie was traag. Video HIT apparatuur werd gebruikt om de snelheid en amplitude van de bewegingen te controleren, die indien nodig werden gecorrigeerd.
(a)
(b)
(c)
(a)
(b)
(c)
Na deze behandeling meldde de patiënte dat wazig zien en duizeligheid waren opgelost, zonder premenstruele migraine of duizeligheid. Haar laatste vHIT toonde een winst van 0,71 voor het rechter horizontale halfcirkelvormige kanaal met bedekte saccades (figuur 2). De VOR winst bleef normaal in de verticale kanalen. Haar uiteindelijke DHI was 12. De klinische horizontale dynamische gezichtsscherpte test was nu binnen 2 lijnen van haar statische gezichtsscherpte (normaal). Na 6 en 12 maanden kwam zij terug voor follow-up om te melden dat zij geen vestibulaire symptomen meer had. Haar premenstruele migraine hield aan en ze bleef een spontane nystagmus hebben die naar links sloeg met een SPV van 1,8°/sec, in het donker (tabel 1).
|
|||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||
| +++: ernstig; ++: matig; +: licht; DVA: dynamische gezichtsscherpte; VNG: videonystagmografie; DHI: Dizziness Handicap Inventory. | |||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||||
(a)
(b)
(c)
(a)
(b)
(c)
3. Discussie
Heden ten dage is er matig tot sterk bewijs dat vestibulaire revalidatie een veilige en effectieve behandeling is voor patiënten met unilaterale perifere vestibulaire stoornissen . Echter, het bewijs over frequentie, intensiteit en tijd, evenals details over vestibulaire revalidatie (bijvoorbeeld in compensatie oefeningen) is nog steeds beperkt, deels te wijten aan de heterogeniteit van onderzoekspapers . De doelstellingen van vestibulaire revalidatie zijn onder meer een vermindering van duizeligheid en van het risico op vallen, een groter vertrouwen in het evenwicht, en een betere VOR-functie . In 2012 deden Herdman et al. een studie naar de mogelijke variabelen die de resultaten van vestibulaire revalidatie zouden kunnen beïnvloeden en vonden dat patiënten met een groter verlies van vestibulaire functie minder kans hadden om terug te keren naar een normale DVA na een cursus vestibulaire oefeningen, hoewel ze nog steeds significante verbetering vertoonden. In onze eigen klinische praktijk hebben wij waargenomen dat sommige patiënten geen normale DVA bereiken, ondanks het dagelijks doen van de 1 paradigma oefeningen. Onze observatie doet ons denken dat patiënten met unilaterale vestibulaire hypofunctie die deze oefeningen thuis doen, hun hoofd misschien niet met de juiste snelheid of amplitude bewegen om het gevoel van duizeligheid en wazig zien, veroorzaakt door de netvliesslip, te vermijden. Wij vermoeden daarom dat het gebrek aan verbetering bij onze patiënte tijdens de traditionele vestibulaire revalidatie te wijten was aan fouten in de uitvoering. Asymmetrie in vestibulaire functie kan oscillopsie veroorzaken, wat een gevoel van wazig zien is tijdens hoofdrotatie. Bij patiënten met UVH kan dit optreden tijdens ipsilesionale hoofdrotaties. In een studie, uitgevoerd bij apen die een unilaterale labyrinthectomie ondergingen, leggen de auteurs uit dat aangezien “in de dagelijkse activiteit het dier zijn hoofd in beide richtingen beweegt en nooit herhaaldelijk in één richting, er een conflict kan zijn in het foutsignaal geïnduceerd door beweging in de contralesionale en ipsilesionale richtingen. Dit foutsignaal zou het gevolg kunnen zijn van het feit dat de versterking normaal is voor rotaties in de contralesionale richting. Daarom zou een toename van de versterking leiden tot een foutsignaal tegenovergesteld aan het foutsignaal als gevolg van de lage versterking in de ipsilesionale richting. Door het dier uitsluitend in één richting te draaien wordt deze beperking ondervangen, omdat het dier alleen een foutsignaal ontvangt om de versterking te verhogen.” De fundamentele bevinding van deze studie was dat asymmetrie in de VOR versterking na unilaterale labyrinthectomie niet verbeterde totdat de apen ipsilesionale aanpassingstraining kregen. De oefeningen die onze patiënt deed verschilden van die van de apen in die zin dat onze patiënt alleen ipsilesionale rotatie van het hoofd deed, en niet ipsilesionale rotatie van het gehele lichaam.
We hebben onze resultaten vergeleken met die van andere studies die bij mensen zijn gedaan. Schubert et al. hebben unilaterale VOR training bestudeerd met behulp van een incrementele visuele stimulus en gemeten VOR winst met sclerale zoekspoel systeem. In tegenstelling tot onze studie, actieve hoofd impulsen alleen werden gebruikt in tien series van 15 stimuli naar elke kant, en de laser werd geactiveerd alleen wanneer het hoofd werd verplaatst naar de kant waar aanpassing gewenst was. De laser werd geleidelijk aangepast met stappen van tien procent van de snelheid van de hoofdbeweging, tot het bereiken van 100 procent in de laatste serie. Het bereik van de beweging (15°), de snelheid (150 m/s), en de versnelling (3000° m/s2) waren dezelfde als die wij gebruikten voor onze patiënt. De auteurs vonden dat aanpassing aan unilaterale stimuli mogelijk was bij gezonde proefpersonen. Metingen werden verricht voor zowel actieve als passieve hoofdrotatie, ook al werden de proefpersonen getraind met alleen actieve hoofdrotatie. De winst in de VOR naar de adaptieve kant nam na training toe met 22% bij actieve hoofdbewegingen en 11% bij passieve hoofdbewegingen. In een recente pilotstudie, uitgevoerd door dezelfde auteurs bij tien proefpersonen (zes controles en vier patiënten met unilaterale en bilaterale vestibulaire hypofunctie), werden de actieve en passieve VOR winsten gemeten tijdens hoge versnellingsstimulatie, voor en na training voor unilaterale VOR adaptatie, met behulp van een helm met een laser en een gyroscoop. VHIT-apparatuur zoals die bij onze patiënt werd gebruikt, werd gebruikt om de winst in de VOR te meten en het bleek dat deze verbeterde met zowel actieve als passieve hoofdimpulsen bij patiënten met unilaterale en bilaterale hypofunctie, hoewel, gezien het kleine aantal patiënten, deze resultaten niet statistisch significant waren. De oefenvariant die wij onze patiënt lieten doen was anders dan die in deze studies, in die zin dat wij een vast punt gebruikten zoals in het 1 paradigma beschreven door Herdman. Bovendien gebruikten wij geen incrementele stimulus, noch een helm met een bevestigde laser. In plaats daarvan werden in onze studie de hoofdimpulsen uitgevoerd door de patiënt met chronische vestibulaire hypofunctie.
Wij vonden het nuttig om de VOR gain en de aanwezigheid van saccades te kennen, zoals verstrekt door de vHIT software, tijdens onze training. Wij geloven dat het nuttig was om deze informatie te kennen en geloven verder dat vHIT nuttig kan zijn om andere clinici te helpen bij het trainen van de VOR.
Een beperking van onze studie is het verschil in passieve hoofdsnelheid gebruikt om VOR gain te meten tussen de voor- en nametingen. De lagere hoofdsnelheid voor de nameting zou niet verwacht worden de contralesionale afferenten te remmen. Toch veranderden de heimelijke en openlijke saccades, zoals blijkt uit hun meer consistente latentie. Een ander zwak punt van onze studie is het ontbreken van een controlegroep, wat de mogelijkheid beperkt om sterke conclusies te trekken. Wij menen echter dat onze resultaten suggereren dat, na 5 opeenvolgende dagelijkse sessies, de VOR gain is toegenomen, de heimelijke saccades zijn geherprogrammeerd, en de vHIT asymmetrie is verminderd. Bovendien verbeterden zowel de blikinstabiliteit zoals gemeten door DVA als haar perceptie van handicap.
Het is bekend dat de vHIT en de calorische test van de VNG verschillende reacties van de VOR geven, vermoedelijk als gevolg van het stimuleren van de VOR bij verschillende frequenties. Redondo-Martínez et al. vonden geen correlatie tussen de VHIT, de calorische test, en de DHI test bij patiënten met vestibulaire neuritis, die geen van allen indicatief waren voor de subjectieve klinische status van de patiënt op een bepaald moment. In overeenstemming met recente wetenschappelijke literatuur , vertoonde onze patiënte een verbeterde DHI en DVA zonder significante veranderingen in haar vHIT. Eén studie heeft aangetoond dat aanhoudende duizeligheid na VN niet significant geassocieerd is met aanhoudende vestibulaire stoornissen zoals beoordeeld door de kwantitatieve zoekspoel hoofdimpuls test (qHIT); meer specifiek, ernstig vestibulair tekort in de chronische patiëntengroep impliceerde geen hoge score op de verkorte versie van de Vertigo Symptom Scale (sVSS), die duizeligheid, vertigo, en onevenwichtigheid beoordeelt gedurende de afgelopen 12 maanden. Vergelijkbare bevindingen werden gerapporteerd in een studie bij patiënten die leden aan vestibulaire neuritis; de hoge snelheid VOR was niet verschillend tussen patiënten die vonden dat ze hersteld waren en patiënten die vonden van niet en suggereert dat chronische symptomen van duizeligheid na VN niet geassocieerd zijn met de hoge snelheid VOR van de enkele of gecombineerde ipsilesionale horizontale en anterior of posterior halfcirkelvormige kanalen.
Om de mogelijke voordelen van deze oefeningen beter te begrijpen, moeten andere studies worden gedaan bij patiënten met unilaterale en bilaterale vestibulaire hypofunctie om de 1 paradigma oefeningen te vergelijken met onze nieuwe, ipsi-rotationele oefeningen. Een recente review concludeerde dat onderzoek nodig zou zijn om de evolutie van de VOR winst met de progressie van de vestibulaire ziekte vast te stellen. Wij bevelen ook verdere evaluatie aan van het gebruik van actieve of passieve hoofdbewegingen en de relatie tussen deze oefeningen en verschillende variaties ervan, alsmede evaluatie van de mogelijkheid om deze oefening bij de patiënt thuis uit te voeren zonder dure apparatuur.
4. Conclusie
Passieve unilaterale hoofdimpulsen toegepast op de aangedane zijde blijken een bruikbare methode te zijn voor het stimuleren van herstel van de blikstabilisatie bij onze proefpersoon met unilaterale vestibulaire hypofunctie en abnormale DVA. Grotere studies zijn nodig om de werkzaamheid van deze oefening te evalueren.
Belangenverstrengeling
De auteurs verklaren dat er geen belangenverstrengeling is met betrekking tot de publicatie van dit artikel.
Acknowledgments
De auteurs zijn Dr. Michael Schubert erkentelijk voor zijn hulp bij het redigeren.